上颌骨骨纤维异常增殖症患者牙种植失败1例
2019-05-22 魏中武 陈灼庚 徐普 中国实用口腔科杂志
患者女，44岁，以“右上后牙咬硬物后疼痛1d”为主诉就诊，门诊检查发现4冠根纵裂，无法保留，建议患者行种植义齿修复。患者自诉7岁时发现左右面部不对称，诊断为FD，病变生长缓慢，临床无不适症状，无特殊治疗史。一般检查：双侧颜面部左右不对称，右侧颧部至右侧鼻翼区呈弥漫性膨胀，扪诊质地硬，骨感，无压痛。专科检查：口腔卫生状况一般，结石（+），软垢（+），口内牙龈及黏膜无异常，4冷热刺激痛，叩诊（++），
骨纤维异常增殖症（fibrous dysplasia，FD）是一种以胶原纤维和含有不同量矿化物质的成纤维细胞形成的纤维-骨结缔组织取代正常骨组织为主要病理表现的良性肿瘤。FD的发病率位居骨肿瘤样病损的首位，在我国的发病率约为10/1000000～30/1000000。种植义齿已成为牙列缺损和牙列缺失患者的首选治疗方案，在临床得到了广泛的应用。
目前在口腔种植领域，仍将FD病灶范围视为牙种植术的禁区。我院于2016年8月收治1例上颌骨FD患者，由于主诊医生没有严格把握种植牙的适应证和禁忌证，在病变区进行牙种植术，最终导致了种植失败。为引起更多医生警惕，现将该病例详细报告如下。
1.临床资料
患者女，44岁，以“右上后牙咬硬物后疼痛1d”为主诉就诊，门诊检查发现4冠根纵裂，无法保留，建议患者行种植义齿修复。患者自诉7岁时发现左右面部不对称，诊断为FD，病变生长缓慢，临床无不适症状，无特殊治疗史。一般检查：双侧颜面部左右不对称，右侧颧部至右侧鼻翼区呈弥漫性膨胀，扪诊质地硬，骨感，无压痛。专科检查：口腔卫生状况一般，结石（+），软垢（+），口内牙龈及黏膜无异常，4冷热刺激痛，叩诊（++），可探及隐裂纹，6因龋缺失，7、5、7、6、7可见充填物，4、6全冠修复。全口曲面断层片示：右侧上颌骨骨质呈高低密度混合毛玻璃状改变，累及上颌窦、牙槽骨、颧骨以及鼻窦，边缘模糊，7654位于病变区内，65根尖区可见圆形低密度影（图1）。
图1 患者首次就诊时的全口曲面断层片，红色箭头处为FD近远中边界，a处可见4位于FD病变内
锥形束CT（CBCT）示：4牙槽嵴宽度为12.6mm，牙槽嵴顶根方约有13.2mm高密度影像，对侧4则为正常牙槽骨影像（图2）。请骨科专家会诊后，诊断为：（1）右上颌骨单骨型FD；（2）4牙隐裂；（3）上颌牙列缺损；（4）65根尖周炎。主诊医生制定的治疗计划为：局麻下拔除4，即刻植入Bicon种植体（Bicon，美国），延期负重修复。种植手术过程：局麻下拔除4，搔刮牙槽窝，于4颊侧近远中做斜形切口，翻瓣，逐级备洞，植入Bicon种植体（4.0mm×8.0mm）1枚，颊侧拔牙间隙内充填人工骨粉（Bicon，美国），上部覆盖富血小板纤维蛋白（platelet-rich fibrin，PRF），减张，对位缝合。术后曲面断层片示种植体植入方向偏向腭侧（图3），上颌CBCT示颊侧骨壁厚度约为4.5mm，腭侧骨壁厚度约为2.5mm，种植体根部距上颌窦底约14.1mm（图4）。
图2 首次就诊时的CBCT影像。a～c依次为患侧4、5、6唇颊侧切面边界图；d为对侧4正常牙槽骨影像
图3 种植术后曲面断层片示种植体偏近中
图4 种植术后上颌CBCT影像。a为4冠状位片，示种植体偏向腭侧；b为4多平面重建（MPR）平面切面，示种植体偏向腭侧
二期手术与修复：种植术后4个月，行种植二期手术，X线片示近中种植体-骨界面透射影，提示骨结合不良（图5），种植体无动度，取模后，行冠修复。冠修复后3个月，患者自觉疼痛，进食冷热食物不适，无法咀嚼食物，并伴有种植体松动，查体后发现种植体松动Ⅲ度，局麻下取出种植体，种植体表面光滑无骨粘连。种植体取出后患者疼痛等不适症状明显改善，3个月后复诊，创口愈合良好。
图5 种植术后4个月X线片示种植体骨结合不良，图中红色箭头处为种植体周围低密度影像
2.讨论
FD由Von Recklinghausen于1891年首次报道，是一种骨组织的发育缺陷，X线片中显示为典型的毛玻璃样外观。目前主流观点认为，FD的病理机制是由纤维发育过程中潜在的GNAS1基因突变导致GS蛋白的激活，腺苷酸活化酶分泌增多，阻碍骨祖细胞的成熟，同时未分化间充质干细胞形成异常的骨基质、骨小梁和胶原蛋白。FD为自限性的良性骨纤维病变，病变进展缓慢，呈无痛性渐进性增生。FD临床表现分为单骨型、多骨型以及Albright′s综合征，约有70%～85%的病例为单骨型，主要表现为累及单个骨，累及鼻窦的单骨型病变发病率低于20%；多骨型患者通常累及多个骨，发病年龄较单骨型早，最好发于上颌骨、颅面骨和肋骨。上颌骨的发病率是下颌骨的2倍，且多见于单侧病损。其中3%的多骨型患者伴发咖啡牛奶色素斑和性早熟，称为Albright′s综合征。
本病例属于上颌骨单骨型病损，其病变区主要累及了上颌窦以及鼻窦、牙槽骨和颧骨。本病例由于主诊医生没有严格遵循牙种植手术的适应证与禁忌证，在FD病灶内仍进行牙种植术，继而造成了后期种植修复的失败。FD之所以为种植手术禁忌证，原因包括：
（1）FD属于良性骨纤维病变，非正常骨组织，无法和种植体形成骨结合。FD的病理表现随着骨样组织和纤维基质的比例变化表现出不同的特点。幼稚FD病灶内有肥大的纤维母细胞，毛细血管丰富，骨小梁纤细，排列不规则，因此骨组织较疏松；成熟FD病灶内毛细血管减少，纤维细胞伸长，胶原纤维多且致密，骨小梁排列成相互平行的层板骨，但在层板骨中可见到反折线和间歇线，可见到类骨质层。故FD病变内无法形成正常的骨组织，种植体的初期稳定性欠佳，常因无法形成骨结合而导致种植的失败。
（2）近年来，国内外的研究已经证实了FD的发病与创伤有密切的关系，在创伤的不良刺激下，FD有可能再次进展，并易发生恶变，部分学者甚至将创伤后FD病损列为单独的一类疾病。
（3）FD病变区破骨细胞活跃。Motomura等研究发现，在FD动物模型中，GNAS1基因突变可诱导cAMP的浓度升高，进而导致白细胞介素-6（IL-6）的过量表达，IL-6可刺激破骨细胞前体的分化和生长，导致成骨和破骨的不平衡，促进牙槽骨的破坏和吸收，产生种植体周围炎致使种植失败。种植牙美观舒适及不损害天然牙的显著优点，在临床上受到越来越多患者的青睐，但随着其广泛的应用，部分口腔科医生不能严格把握禁忌证，甚至没有经过系统的评估就对患者行牙种植术，极易导致种植失败。
本文报道的FD病变区牙种植失败可警示广大口腔种植医生，必须严格把握种植手术的适应证和禁忌证，才能提高种植成功率，否则可能造成种植失败，甚至对患者健康构成潜在威胁。
原始出处：
魏中武,陈灼庚,徐普.上颌骨骨纤维异常增殖症患者牙种植失败1例报告[J].中国实用口腔科杂志,2018,11(06):382-384.
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