探案：意料之外的“腰痛”
2018-07-03 张尧、金文婷、马玉燕 SIFIC感染官微
患者2018年5月初无明显诱因下突感右侧腰痛，并自觉低热（未测体温），无恶心、呕吐、腹痛、腹泻、尿频、尿急、尿痛、血尿，无盗汗。2018-5-6外院CT平扫提示右侧肾上腺区占位。
一、病史简介
女性，50岁，湖北人，2018-05-16入中山医院感染病科
主诉：右侧腰痛1周余
现病史：
患者2018年5月初无明显诱因下突感右侧腰痛，并自觉低热（未测体温），无恶心、呕吐、腹痛、腹泻、尿频、尿急、尿痛、血尿，无盗汗。2018-5-6外院CT平扫提示右侧肾上腺区占位。
2018-05-09来我院急诊，查血：RBC 3.47×10^12/L↓，Hb 111g/L↓，WBC 13.91×10^9/L↑，N 78.4%↑，CRP>90mg/L↑；胸片：两肺少许慢性炎症。予头孢唑肟+奥硝唑抗感染治疗。
2018-05-10外院增强CT提示后腹膜占位：脓肿或肿瘤性病变伴感染可能。再次来我院急诊，继续头孢唑肟抗感染治疗，腰痛明显好转。
2018-05-14我院PET/CT报告：右肾上腺区感染性病变伴邻近肝门部、后腹膜、膈下淋巴结炎可能，MT不除外；肝周及盆腔积液；左肺下叶炎性小结节及纵隔气管隆突下和左侧锁骨区淋巴结炎可能。因病情复杂，于2018-05-16收入感染病科以进一步明确诊断。
病程中，患者精神可，胃纳差，夜眠尚可，二便正常，近2周体重减轻5kg。
二、入院检查（2018-05-16)
体格检查
T 36.9℃， P 78bpm， R 18次/分， BP 95/67mmHg；
腹平软，无压痛和反跳痛，右肾叩击痛（+）。
实验室检查
血常规：Hb 115g/L；WBC 12.13X10^9/L；N 77.4%；E 0.2%；Plt 562X10^9/L；
炎症标志物：hs-CRP 174.4mg/L；ESR 116mm/H；PCT 0.07ng/mL；
肝肾功能、免疫球蛋白、补体全套：基本正常；
自身抗体：（-）；
肿瘤标志物、甲状腺功能、心肌损伤标志物：（-）；
出凝血功能：D-Dimer 1.43mg/L，余（-）；
T-SPOT A/B：3/5；
血隐球菌荚膜抗原、肺炎支原体抗体、呼吸道病原体九联检、G试验：（-）；
尿常规、粪常规+OB：（-）；
辅助检查
心电图：正常；
心超：正常；
上腹部增强MRI：右侧腹膜后肾上腺区域占位，感染性病变机会大，周围结构明显受压；肝右叶下角动脉期异常强化灶，异常灌注可能大；右肾皮质局部增厚；右侧胸腔少量积液。
三、临床分析
病史特点：患者中年女性，以右腰痛起病，伴有低热，影像学检查PET/CT提示右侧肾上腺区较大病灶（8*6cm），病灶内有大范围液化和分隔；MRI显示肾上腺病灶增强后内部呈轻度片絮样强化。PET/CT还显示多处（肝门部、后腹膜、膈下、纵隔气管隆突下和左侧锁骨区）淋巴结肿大提示炎症可能。血液学检查显示，血WBC和中性粒升高，血炎症标记物CRP和ESR升高明显，但PCT正常。疾病诊断和鉴别诊断，考虑如下：
肾上腺脓肿：根据影像学提示肾上腺液化病灶表现，结合患者有发热毒性症状，以及血白分和CRP、ESR升高，应考虑本病。文献报道病原体有金黄色葡萄球菌、大肠杆菌、沙门菌、肺炎链球菌、诺卡菌、脆弱拟杆菌等。但本病极其罕见，确诊有赖于病灶穿刺和相应的微生物检查。
肾上腺结核：多由肺结核经血行播散所致，极少数情况可引起肾上腺结核病甚至脓肿形成；部分可由腹腔结核直接蔓延所致。可有盗汗、乏力等表现，但本例T-SPOT（-）、胸部CT未见肺结核典型表现。病灶穿刺做微生物检查，可有助于明确或排除诊断。
肾上腺囊肿伴感染：通常无明显自觉症状，多为体检意外发现，少数较大的肾上腺囊肿可产生压迫症状，极少具有内分泌功能，血炎症标志物正常，影像学增强检查无增强。少数可以继发感染引起发热和炎症标记物升高等表现。但本例病灶内部密度不均匀，PET/CT显示病灶壁糖代谢升高明显，不支持本病诊断。
肾上腺寄生虫感染：以包虫囊肿最为常见，影像学可表现为厚壁、钙化，并可见头节；该患者无类似影像学表现，PET/CT显示病灶壁糖代谢升高明显，且血嗜酸性粒细胞不高，患者否认新疆、内蒙、青海等疫区居住或旅游史，否认牛羊接触史。必要时可做寄生虫抗体检查。
肾上腺恶性肿瘤继发感染：PET-CT提示右侧肾上腺糖代谢明显增高、伴有多处淋巴结肿大，需警惕肾上腺恶性肿瘤（原发或继发）伴感染的可能，但PET/CT提示病灶内有大范围液化，似不支持肿瘤的诊断。确诊有赖于病灶穿刺行组织病理检查。
四、进一步检查、诊治过程和治疗反应
2018-05-17 行超声引导下右侧肾上腺脓肿穿刺置管引流术，引流液呈脓性伴恶臭；脓液常规示白细胞 280000/mm3，中性粒细胞 90.0%，淋巴细胞 10.0%。脓液涂片：少量革兰阴性杆菌、少量革兰阳性球菌；找抗酸杆菌（-）；找真菌（-）。脓液送细菌、真菌、分枝杆菌培养、二代测序(mNGS)。
2018-05-17 术后患者出现畏寒、寒战、发热，Tmax39℃。抽血培养和血mNGS检查。予厄他培南1g qd抗感染。之后患者腰痛好转、未再有畏寒、寒战。
2018-05-18 脓液细菌培养报告：大肠杆菌 2+。
2018-05-21 脓液细菌培养和药敏报告（05-17采集）：大肠埃希菌。
2018-05-21 脓液厌氧培养和药敏报告（05-18采集，脓液注厌氧血培养瓶）：奇异变形杆菌。
2018-05-21 脓液标本mNGS（05-17采集、05-18采集）：检出消化链球菌属、卟啉单胞菌属、锥形杆菌属、普氏菌属、变形杆菌属、斯莱克菌属、厌氧球菌属、梭杆菌属、埃希菌属、放线菌属；
2018-05-21 血标本mNGS（05-17采集）结果：检出消化链球菌属、卟啉单胞菌属、锥形杆菌属、普氏菌属、斯莱克菌属、厌氧球菌属；
2018-05-25 脓液标本mNGS（05-23采集）：检出消化链球菌属、卟啉单胞菌属、锥形杆菌属、普氏菌属、变形杆菌属、斯莱克菌属、厌氧球菌属、梭杆菌属、埃希菌属、放线菌属，序列数较05-17采集标本明显降低。
2018-05-23 脓液厌氧菌培养（05-18采集，脓液注入厌氧血培养瓶）：苏黎世放线菌。考虑革兰阴性杆菌和厌氧菌多种病原体混合感染，患者腰痛好转，炎症标志物逐渐下降，但体温未能将至37度以下，暂继续予厄他培南1g qd抗感染治疗。治疗期间，评估肾上腺激素水平ACTH-F节律、肾素-醛固酮、甲氧基肾上腺素、甲氧基去甲肾上腺素均正常。
2018-05-24 脓液引流约300ml后未能继续出液。复查增强MRI：右侧肾上腺脓肿较05-16稍缩小（6.6*5.1cm）。次日更换引流管，再次引流出黄脓性液体约230ml。
2018-05-31 血培养（05-17采集，延长培养时间至2周）报告：阴性。体温平，炎症标志物继续下降。复查增强MRI：右侧肾上腺脓肿较05-24缩小（6.4*3.1cm）。
2018-06-01 带管出院，改用口服法罗培南0.2g tidpo门诊抗感染治疗。
出院后随访
2018-06-05 引流脓液（05-30采集，脓液注入厌氧血培养瓶）培养报告：奇异变形杆菌。
2018-06-11 门诊复查炎症标志物基本正常；彩超：右侧肾上腺区囊实性占位（4.9*3.1cm），考虑脓肿治疗后改变。继续法罗培南抗感染治疗+脓肿引流。
目前每日引流量5～10ml，引流脓液较前稀薄。
体温及诊治情况
炎症标志物
腹部增强MRI
五、最后诊断与诊断依据
最后诊断：
右侧肾上腺脓肿（厌氧菌为主的混合感染）
诊断依据：
患者中年女性，以右腰痛起病，伴有低热；血液学检查显示WBC、CRP、ESR升高，影像学检查PET/CT提示右侧肾上腺区较大病灶（8*6cm ），病灶内有大范围液化和分隔；MRI显示肾上腺病灶增强后内部呈轻度片絮样强化。肾上腺病灶穿刺，引流出大量脓液。引流后当天有一过性寒战高热。多次脓液细菌培养分别报告大肠埃希菌、奇异变形杆菌、苏黎世放线菌生长；脓液mNGS检出多种厌氧菌如锥形杆菌属、卟啉单胞菌属、消化链球菌属、普氏菌属、厌氧球菌属等高浓度核酸序列，以及大肠埃希菌、奇异变形杆菌和苏黎世放线菌核酸序列；同时在血液中也检出部分上述细菌的核酸序列。予以厄他培南抗感染治疗、脓肿穿刺引流后，腰痛、发热等症状好转，随访炎症标志物逐渐下降，肾上腺占位逐渐缩小。因此，右侧肾上腺脓肿的诊断可以明确，以多种厌氧菌为主的混合菌感染。
六、经验与体会
肾上腺脓肿是一种极其罕见的感染，通常发生在免疫功能受损宿主，或近期有外科操作的患者中。肾上腺脓肿可由血流感染播散所致，但更多的继发于肾上腺出血；约70%的出血发生在右侧肾上腺，可能与解剖结构有关，右侧肾上腺位于肝脏和脊柱之间，更易于受到压迫，此外，右肾上腺静脉与下腔静脉直接相通，容易导致肾上腺血流紊乱以及血液外渗。
文献报道的肾上腺脓肿病例甚少。有限的病例中，报告的病原体有金黄色葡萄球菌、大肠杆菌、沙门菌、肺炎链球菌、诺卡菌、脆弱拟杆菌、组织胞浆菌等。本例肾上腺引流液呈脓性，伴恶臭，考虑厌氧菌感染。脓液常规细菌培养，报告大肠埃希菌、奇异变形杆菌、放线菌生长。由于厌氧菌培养技术要求高、资源消耗大、菌种鉴定困难，我们仅采用脓液注入厌氧血培养瓶的方法，结果未能检出厌氧菌。令人欣喜的是，采集脓液标本做mNGS检测，结果有多种厌氧菌高浓度核酸检出，同时也检测到普通培养中分类出的3种其他细菌，提示二代测序技术在疑似厌氧菌感染，尤其是多种病原体引起的混合感染中，获得快速、准确的病原学诊断，优势十分显着，可为指导临床精准选择有效的抗感染药物提供重要依据。
对于原因不明的发热，影像学资料对于寻找隐匿病灶具有重要意义。本例是以腰痛、发热为主要表现，通过腹部CT及时发现肾上腺病灶。结合影像学特征和炎症标记物情况，我们很快排除了恶性肿瘤的可能。对于脓肿的治疗，通常切开引流+系统性抗生素治疗，即可获得满意结果。本例疗程相对较长，可能与脓肿病灶较大、且脓肿位置不容易彻底引流、以及病原体种类多浓度高等因素有关。
原始出处：
[1] Malgorzata Ruminnska， et al. Adrenal abscess in a 3-week-old neonate - a case report. Journal of Ultrasonography.2015， 15： 429-437.
[2] Agustin Urrutia， et al. Adrenal gland abscess due to Streptococcus pneumoniae. Journal of Infection. 2010， 60： 88-89.
[3] Jackson C， et al. Disseminated Nocardia Farcinica Pneumonia with Left Adrenal Gland Abscess. Cureus. 2017， 9(4)： e1160.DOI 10.7759/cureus.1160
[4] Vivek Patre， et al. Nonsurgical management of bilateral adrenal abscess in newborn with therapeutic aspiration under ultrasonographic guidance. Indian Journal of Urology. 2012， 28： 453–455.
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