骨囊肿多次复发，还是单纯性骨囊肿吗？如何区分单纯性骨囊肿和动脉瘤样骨囊肿，详见以下病例——
（1）病例介绍
：患者，女，13岁，主因左股骨远端骨囊肿术后4年伴疼痛2个月，门诊收入院。患者于4年前因摔伤就诊于当地医院，摄片后诊断为“股骨远端骨囊肿”（图2‐1），遂行“股骨远端病灶刮除植骨术”，术后病理为“骨囊肿”。术后一直门诊复查，术后40个月和43个月于当地医院行“病灶穿刺注射甲泼尼龙”。近2个月感觉左大腿疼痛，摄片示左股骨远端溶骨破坏，皮质膨胀，门诊收入院治疗。
图2‐1 4年10个月前初次发现股骨远端溶骨破 坏，初次手术前X 线片
入院查体：患者跛行，左膝关节外侧纵行原切口瘢痕，局部皮肤不红，皮温不高，局部肿胀质韧，有压痛，膝关节屈伸活动不受限。
影像学检查：X 线片示左股骨干中下段及股骨髁溶骨性破坏，可见多个透亮的分隔，基质较为均一，边界清楚，皮质呈轻度膨胀改变，未见骨膜反应及皮质外的软组织肿块影（图2‐2）；增强CT 扫描显示股骨下端溶骨性改变，髓内未见明显强化，溶骨区域边缘局部有硬化缘（图2‐3）。
血常规及生化检验指标无异常。将外院病理切片再次会诊考虑：囊性病变伴动脉瘤样骨囊肿结构。
完善术前准备后，在连续硬膜外麻醉下手术，病灶刮除前于髓腔典型病灶区域取出2cm 3大小组织送冰冻切片组织学检查，冰冻活检病理考虑为良性病变伴有局灶细胞生长活跃。遂行左股骨病灶刮除，异体骨植骨术。患者仰卧位，气囊止血带下手术。沿左大腿下段外侧原手术切口切开皮肤皮下、阔筋膜，自股外侧肌下缘分离显露股骨下段，切开骨膜并向两侧推开，开2cm×10cm骨窗，可见病灶内有少量浅黄色液体，彻底刮除病灶内病变组织，取异体骨松质植入。放置负压引流管，关闭伤口。术后常规应用抗生素7～10天，24小时内引流＜20ml 后拔除引流管。术后病理报告为骨囊肿局部细胞生长活跃。（图2‐4）患者术后两周伤口一期愈合拆线出院，局部摄片原病灶区域植骨充分，（图2‐5）医师叮嘱患者术后4～6周拄拐杖，左下肢免负重下地活动，术后6～8周开始部分负重活动。
患者坚持门诊定期复查，第2次术后9个月随访发现股骨远端外侧局灶性透亮区域，术后11个月、15个月发现透亮区域增大，且向近端扩展。术后17个月开始出现左大腿远端疼痛，行走后加重，术后19个月再次复查摄片发现左股骨下段溶骨性改变范围较前明显增大，（图2‐6，图2‐7）门诊考虑“骨囊肿术后复发”再次收入院治疗。
图2‐2 初次手术刮除植骨术4年10个月后就诊时X 线片，股骨中下段溶骨改变，可见多个类圆形透亮区域
图2‐3 初次手术刮除植骨术4年10个月后就诊时CT 片，股骨中下段溶骨改变，基质较均一，边界清楚，皮质完整
图2‐4 第二次手术后病理
图2‐5 第二次刮除植骨手术后X 线片，原病灶区域植骨后影像
图2‐6 第二次手术后19个月X 线片，股骨中下段溶骨改变
图2‐7 第二次手术后19个月CT，股骨中下段溶骨改变，造影剂注射后显示增强
入院查体：左膝部可见原手术切口瘢痕，大腿下段双侧周径相等，局部无明显肿胀，皮肤不红，局部无明显压痛，膝关节屈伸活动不受限。
完善常规生化检查及术前准备，在连续硬膜外麻醉下行病灶刮除异体骨人工骨植骨术，原切口进入后显露股骨开窗，可见有淡黄色液体流出，并有淡黄色囊壁样结构，予以刮除病灶并用高速磨钻打磨，高压脉冲冲洗枪冲洗后植入人工骨及异体骨松质。术后伤口愈合良好，拆线出院。术后病理考虑动脉瘤样骨囊肿，可能伴发纤维结构不良，局灶细胞生长活跃（图2‐8）。术后影像病灶部位植骨充分（图2‐9），医师叮嘱患者术后4～6周拄拐杖，左下肢免负重下地活动，术后6～8周开始部分负重活动。
术后定期复查，第3次术后10个月X 线开始发现股骨下段溶骨性改变，且逐渐增大，术后48个月开始出现疼痛及活动后加重，门诊再次以“骨囊肿术后复发”收入院治疗。
入院查体无其他阳性体征，X 线显示股骨下段大范围透亮带（图2‐10），CT 显示股骨远端不规则密度改变，局部骨皮质增厚（图2‐11）。
图2‐8 第三次刮除植骨手术后病理
图2‐9 第三次刮除植骨手术后X 线片
图2‐10 第三次术后48个月X 线片，股骨中下段再次溶骨性改变
图2‐11 第三次术后48个月CT 片，股骨中下段溶骨改变，边界清楚，皮质完整
完善术前准备后，原手术入路进入后开骨窗2cm×16cm，可见股骨远端囊性变，内有少量膜状物及淡黄色清亮液体，刮除膜状物及原植骨部分，用高速磨钻打磨髓腔内骨嵴至正常骨（图2‐12）。用骨水泥填充空腔，并用钛板螺丝钉内固定。大体标本可见大量原异体骨与自体骨植入物及新生的质软组织，部分植骨区域愈合（图2‐13）。术后伤口愈合良好拆线出院。术后病理报告为增生的纤维性囊壁结构，伴有出血，含铁血黄素沉着，少量多核巨细胞及反应性新生骨，考虑动脉瘤样骨囊肿（图2‐14）。术后影像显示骨水泥填充充分，钛板位置固定良好（图2‐15）。
图2‐12 第四次术中刮除后髓腔，去除所有骨嵴
图2‐13 第四次术后大体标本，原植骨区域及部分质软病灶组织
图2‐14 第四次术后病理：动脉瘤样骨囊肿
图2‐15 第四次手术填充骨胶固定后X 线片
（2）专家分析
：动脉瘤样骨囊肿（ABC）属于类肿瘤疾病，是一种单发的、膨胀的溶骨性病变。常见于少年儿童，几乎50%以上介于10～20岁。ABC 可以发生于任何骨，最常见的部位是长骨的干骺端，尤其是膝关节周围以及脊柱部位。发生于扁骨上的ABC 大部分位于骨盆。
ABC 可分为原发性和继发性两种类型，原发的ABC 约占50%，其余的可以继发于其他病变。对于原发的ABC 的形成原因目前并不是十分清楚，其生长速度变化较大，有的病例生长缓慢历经数年才能被发现，而有的则呈快速生长以致很短的时间即可达到很大的体积。极少数病例可能静止无痛，在数月或者数年后逐渐成熟、骨化以及自发消退。原发的ABC目前未有恶变的报道，但是侵袭性的ABC 往往与毛细血管扩张型骨肉瘤难以鉴别，在临床工作中应当引起重视。
ABC 治疗的方法取决于病变的部位和侵袭程度，虽然ABC 是一种类肿瘤疾病，其手术治疗的结果与良性肿瘤相仿。大多数的肢体ABC 可以通过刮除和高速磨钻打磨而清除病灶，局部的复发率报道不一，不活跃的1 期病变刮除后几乎不复发；2 期病变刮除后20%～30%复发，3 期病变伴有明显的软组织包块刮除复发率可达50%。广泛切除或扩大刮除辅助骨水泥或其他物理灭活方法几乎不复发。对于大多数的未成年患者，笔者认为仍以刮除植骨为主要治疗手段，以期骨愈合，尽量减少对骺端的影响。该患者系多次手术复发，在外院手术病理考虑“骨囊肿”，我院会诊考虑为“动脉瘤样骨囊肿”，复发原因考虑为该病灶为2～3 期病变，单纯刮除植骨仍易残留囊壁而导致复发，在第4次手术时考虑患者已成年，骨骺闭合，故而采取了扩大刮除骨水泥填充并辅助固定的手术方式，术中开窗彻底，对于每一个范围的高速磨钻打磨都做到直视下进行，用骨水泥填充材料等，大大降低了其复发的风险。
图2‐16 第四次术后9个月（至今），植入骨 胶部位及周围未见透亮区域，固定良好
（3）诊断要点
：骨肿瘤的诊断应遵循临床、影像、病理三结合的原则。该患者为复发病例，原诊断为骨囊肿，其多次复发的特点不太支持作为单纯的骨囊肿，影像学表现为干骺端的溶骨性改变并呈现分隔状，病灶内基质均一，由于是多次复发的病例，故而其溶骨性病灶腔内液平并不典型，外院病理在我院会诊考虑为动脉瘤样骨囊肿。本次复发后溶骨性改变仍位于初次病变部位，且由于初次手术采用的植骨术，在判断复发和植骨吸收上不容易区分，但是结合患者的症状和影像学表现可以确定为复发。如果在考虑恶性病变的诊断时，再次的穿刺活检则显得尤为重要，在本病例中由于首先考虑为良性病变，所以不再行活检。
（4）治疗原则
：ABC 属于类肿瘤疾病，所以在治疗的原则上与良性肿瘤相似。方法的选择取决于病变的位置和病灶的活跃程度。对于肢体的ABC 经典的外科治疗方法是刮除术，病灶的侵袭程度同样作为重要的参考指标，生长迅速且伴有软组织包块的病例，整块切除的广泛外科边界则为首选。对于本病例，从初次手术术前影像学资料来分析，刮除术是比较妥当的。在替代材料方面，仍以生物型材料填充为主，包括自体骨、异体骨松质等。本病例因多次复发，最终采用骨水泥作为填充材料，其一作为一种惰性材料填充固定，更重要的是便于随访早期观察到复发的可能性。
（5）随诊结果
：术后3个月复查局部无明显肿胀，患者行走及上下楼运动正常。随访1年，目前局部未见异常，行走不受限。X 线显示骨水泥与骨质交界处未见透亮带及其他异常，钛板螺丝钉固定牢靠（图2‐16）。
（6）经验教训
1）在诊断方面：单纯性骨囊肿和动脉瘤样骨囊肿的区分，初次手术基于单纯骨囊肿的治疗，在病灶的刮除彻底性方面可能不够。此外，患者初次就诊时年龄较小，病灶位置接近骺端，病灶处于较为活跃的时期，一定程度上增大了复发的风险。
2）在空腔的填充材料方面：基于良性病变的考虑而进行了植骨，但是多次的复发使得病灶的处理变得困难，对于多次复发的侵袭性ABC，骨水泥填充材料应该是一个不错的选择。前提是必须有良好的扩大刮除，对囊壁的彻底清除。
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