2例下颌髁突动脉瘤样骨囊肿
2019-04-29 赵文俊 王凯利 刘莉 国际口腔医学杂志
患者，男，14岁，2015年11月因“左耳屏前疼痛2月，发现包块1月余”来四川大学华西口腔医院就诊，创伤病史不祥，否认其他病史。专科检查：患者面型不对称，左面部稍膨隆；开口度、开口型正常，左下颌升支上份可扪及一约3 cm×3 cm大小的骨性包块，质硬、不活动，与周围软组织界限清楚，表面皮肤颜色及温度均正常，无明显触压痛；双侧颌下及颈部未触及明显肿大淋巴结。
动脉瘤样骨囊肿（aneurysmal bone cyst，ABC）在临床上较为少见，既非囊肿，又非肿瘤，病变区呈膨胀性、溶骨性改变。Jaffe和Lichtenstein于1942年首次报道，1958年Bernier和Bhaskar报道了第一例发生在颌骨的病例。发生于下颌骨髁突的ABC非常罕见，英文文献复习仅见19例报道。四川大学华西口腔医院自2009年至今发现2例经术后病理证实的髁突ABC，现报告如下。
病例1 患者，男，14岁，2015年11月因“左耳屏前疼痛2月，发现包块1月余”来四川大学华西口腔医院就诊，创伤病史不祥，否认其他病史。专科检查：患者面型不对称，左面部稍膨隆；开口度、开口型正常，左下颌升支上份可扪及一约3 cm×3 cm大小的骨性包块，质硬、不活动，与周围软组织界限清楚，表面皮肤颜色及温度均正常，无明显触压痛；双侧颌下及颈部未触及明显肿大淋巴结。
影像学检查：锥形束CT（cone beam CT，CBCT）显示左髁突不规则类圆形囊性病变，与正常骨边界清晰，边缘不光滑，中心密度不均匀，有不规则分隔，病变区下份见大小不等的分隔，囊腔膨胀明显，髁突颈外侧骨皮质不光滑，见骨膜成骨，考虑ABC或巨细胞病变（图1）。术前诊断：左下颌髁突囊性病变（ABC待排）。治疗：完善各项术前检查，排除手术禁忌后，行“左下颌骨囊性病变切除活检术、左下颌升支切除术、右第八肋带肋软骨游离移植术及重建板植入固定术”。
图1 病例1的CBCT影像。A：CBCT矢状位示左下颌髁突类圆形囊性病变，有分隔（箭头所示）；B：CBCT轴位示病变颊舌侧膨胀明显、呈蛋壳样，边缘不光滑；C：CBCT冠状位示病变髁突颊侧见骨膜成骨（箭头所示）。
术后病理诊断：倾向ABC，病理号：Z-2015-04068（图2）。
图2 病例1术后病理切片苏木精-伊红染色×40
术后追踪，未见复发，病例1术后1个月及8个月曲面体层片见图3、4。
图3 病例1术后1个月曲面体层片
图4 病例1术后8个月曲面体层片
病例2 患者，女，15岁，2009年8月因“右耳前包块渐进性增大伴张口受限1月”就诊。专科检查：患者面型不对称，右耳屏前局部膨隆，可扪及一约4 cm×3 cm大小的类圆形包块，病变边界不清，可扪及“乒乓”感，表面皮肤颜色及温度正常，有触压痛，张口受限Ⅱ°，张口型正常。院外曾行CT、磁共振检查见右下颌骨破坏性病变，二次穿刺抽出血性液体，具体不详，以“骨肉瘤”收治，为求进一步诊治遂来四川大学华西口腔医院。
影像学表现：曲面体层片、后前位片显示右髁突见膨胀性囊性病损，累及髁突颈及乙状切迹，与正常骨有边界；CBCT显示囊腔占据整个右髁突，骨密质不连续，边缘模糊、呈虫蚀样，囊腔膨胀明显，病变周缘见骨膜成骨（图5）。术前诊断：右下颌髁突肿瘤性病变。治疗：完善各项术前检查，排除手术禁忌后，行“右下颌升支囊性病变切除术”，术中送冰冻活检提示“血管瘤伴ABC”，术后病理同上。病理号：Z-200902131、Z-200903070，四川大学华西医院会诊病理号：H-0904167（图6）。术后追踪6年，未见复发，病例2术后3、6年曲面体层片见图7、8。
图5 病例2的曲面体层片、后前位片及CBCT。A、B：曲面体层片、后前位片示右下颌髁突膨胀性囊性病损（箭头所示），髁突正常形态消失；C：CBCT矢状位示病变边缘模糊，膨胀明显，骨密质不连续；D：CBCT轴位示病变边缘呈虫蚀样，与正常骨边界不清；E：CBCT冠状位示病变颊舌侧见骨膜成骨（箭头所示）。
图6 病例2术后病理切片苏木精-伊红染色×100
图7 病例2术后3年曲面体层片
图8 病例2术后6年曲面体层片
原始出处：
赵文俊,王凯利,刘莉,郭文豪,郑广宁.2例下颌髁突动脉瘤样骨囊肿[J].国际口腔医学杂志,2018,45(03):307-312.
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